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【word】先天性肺囊性腺瘤样畸形1例
先天性肺囊性腺瘤样畸形1例
1302临床肺科杂志2011年8月第16卷第8期
先天性肺囊性腺瘤样畸形1例
田界勇马冬春魏大中徐美青
患儿,男,1岁4月,因”进行性呼吸困难1年余,加重3
月”入院,患儿自出生后不久,家人发现其呼吸较正常婴儿费
力,饮食发育尚正常,近3月来,患儿反复出现气喘,尤其在激
动后较为明显,平静后逐渐好转,病程中伴有反复咳嗽发热,
保守治疗效果不佳.
体格检查:T:36.8~C,P:110~/min,R:30~/min,BP
100/55mmHg.精神可,浅表淋巴结未扪及,颈软,气管轻度
右移,左侧胸廓饱满,肋间隙增宽,左肺呼吸音明显减低,心脏
听诊(一),腹平软,肝脾肋下未及,全腹未及包块.双下肢无
水肿.
辅助检查:血常规:WBC7.01×10/L,N57.3%,RBC
4.59×10/L,HGB128g/L,PLT359×10/L,肝肾功能,电解
质,白蛋白均正常范围.凝血象检查正常.腹部及心脏超声
检查未及明显异常,胸部x线和胸部cT检查(见图1,2).
图1胸部正位片左肺广泛多发大小不等的圆形薄壁含气囊性病变.
纵隔肺疝图2胸部CT平扫左肺多发不规则散在含气囊腔,部
分较大囊腔可见不规则分隔图3术后大体标本图4术后
复查胸部正位片左肺扩展良好
临床讨论
,
,影像学所见
图1为患儿胸部正位片,示左肺广泛多发大小不等的圆
形薄壁含气囊性病变,占位效应明显,心影明显右移,位于右
侧胸腔,并形成纵隔肺疝,左侧肋间隙增宽,右肺透亮度减低,
体积明显缩小.图2为胸部CT平扫,示患肺多发不规则散在
作者单位:230001安徽合肥,安徽医科大学附属省立医院胸外科
通讯作者:马冬春,E—mail:madongchun126@126.COIl1
含气囊腔,部分较大囊腔可见不规则分隔.囊壁及间隔边缘
薄而清晰,肺明显膨胀,纵隔明显移位,形成纵隔肺疝.
二,临床分析
结合患儿进行性呼吸困难的病史及胸部X线,CT检查的
结果,诊断考虑左肺先天性发育异常,先天性肺囊性腺瘤样畸
形可能性大,但需与先天性肺囊肿,先天性肺叶气肿,错构瘤
及隔离肺鉴别.术前其它检查未见明显异常改变,手术指征
明确.确诊需术后病理证实.
明确诊断及治疗情况
马冬春主任:入院后经常规检查,术前诊断考虑左侧先天
性肺囊性腺瘤样畸形可能大,于2010年8月在气管内全麻下
行手术治疗,术中见病变肺组织明显膨胀,基底部位于左肺上
叶舌段约15cm×12cm×8cm大小,其内肺泡充气扩张并含
有部分颗粒样组织(见图3),遂行左上肺舌段切除,余肺扩张
良好,术后复查胸片(见图4),术后第6天治愈出院.术后病
理证实先天性肺囊性腺瘤样畸形(I型),巨检剖面呈多囊腔
状,腔径约0.8,6cm,囊腔相互连通,镜检示囊壁被覆单层
柱状上皮及纤毛状柱状上皮,部分乳头状结构,囊壁内含平滑
肌及散在软骨组织.
讨论
马冬春主任:先天性肺囊性腺瘤样畸形(congenitalcystic
adenomatoidmalformationoflung,CCAM)指肺局部发育不全,
类终末细支气管样结构过度生长,而缺乏成熟肺泡组织.
Stocke等将CCAM按病理和临床特点分为3型:I型占
65%,并发畸形少,预后好;II型占25%,预后取决于伴发畸
形多少及严重程度;III型占10%,并发畸形多,常侵及整叶或
全肺,预后差,往往死于宫内.临床表现主要为新生儿期的进
行性呼吸困难,少数表现为咳嗽,发热有或无反复肺部感染,
常合并其他系统,器官畸形如多囊肾,肺发育不全,漏斗胸等.
62%在出生后1个月内发现,24%在出生后5年内诊断,偶有
在成人诊断者.胸部CT或x线检查表现为患肺多发不规则
散在含气囊腔,肺明显膨胀,纵隔明显移位,形成纵隔肺疝.
治疗上手术是唯一安全有效的手段,有个例恶性变报告.有
人认为CCAM的诊断本身就是手术适应症,包括有症状及无
症状者,术式选择上目前认为标准术式为病变肺叶切除术,如
病变肺叶局限于某个肺段,有人提出可行肺段或楔形切除术,
如病变累及超过1个肺叶,估计全肺切除余肺代偿不良,术中
病理证实无恶性危险,主张行肺叶切除加另外一叶局部切除
术.手术治疗后定期复查,如经1到3年复查,无CCAM的x
线标志性表现可认为痊愈.
魏大中主任:诊断时需要注意与其他肺部疾病相鉴
别,CCAM常并发肺部感染,首先要排除感染性肺囊肿,其
特征是在抗感染治疗过程中动态胸部x线或cT检查病变进
临床肺科杂志2011年8月第l6卷第8期1303
重度哮喘发作为主要症状的侵袭性肺曲霉菌病
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