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阴道斜隔综合征80例临床分析
摘要
目的探讨阴道斜隔综合征患者的临床特征和诊疗方案。
方法回顾性分析2005年7月至2023年7月于河北医科大学第二医院就诊的80例阴道斜隔综合征患者的临床资料。阴道斜隔综合征根据我国2021年专家共识的分型方法分为4型;分析总结患者的临床表现、合并泌尿系统发育异常、诊疗方式及治疗结局。
结果80例阴道斜隔综合征患者的分型为:Ⅰ型35例(44%,35/80),Ⅱ型33例(41%,33/80),Ⅲ型2例(3%,2/80),Ⅳ型10例(13%,10/80)。80例患者的就诊原因主要为周期性下腹痛(70%,56/80)、阴道淋漓流血(20%,16/80)、排尿排便困难(15%,12/80)、阴道流脓(10%,8/80)。患者合并泌尿系统发育异常的发生率为88%(70/80),其中以阴道斜隔侧的肾缺如最为常见(81%,65/80);6%(5/80)合并其他泌尿系统发育异常,也有13%(10/80)的患者双侧肾脏正常。80例患者中74例接受了阴道斜隔切开或切除术。10例Ⅳ型患者中,有5例接受了子宫颈闭锁侧的子宫切除术,未处理斜隔;4例患者接受了宫腹腔镜联合子宫颈成形+阴道斜隔切开或切除术;1例患者因家属要求抑制月经而延迟手术治疗。2例患者在腹腔镜下切除了异位开口的输尿管及发育不良的肾脏。11例合并卵巢子宫内膜异位囊肿、输卵管积液或积脓的患者同时接受了相应的腹腔镜手术。
结论Ⅰ型、Ⅳ型阴道斜隔综合征患者的主要症状为下腹痛,Ⅱ型、Ⅲ型患者的主要症状为阴道淋漓流血、流液。磁共振成像(MRI)检查对评估复杂的阴道斜隔综合征具有优势,术前建议行MRI检查,以除外其他轴向的生殖道发育异常以及复杂的泌尿系统发育异常。若存在漏尿、阴道流脓或复杂畸形时,需要术前完善检查,多学科讨论,制定合理的手术方案;首次处理关系患者预后,应高度重视。
讨论
OVSS也称Herlyn-Werner-Wunderlich综合征(Herlyn-Werner-Wunderlichsyndrome,HWWS)或单侧阴道梗阻伴同侧肾发育不全综合征(obstructedhemivaginaandipsilateralrenalagenesis,OHVIRA),最早由Purslow于1922年报道,OVSS患者若畸形及病变得到及时矫治,生育结局较好?[?1?,?2?,?3?]?。
一、OVSS生殖系统发育异常的不同表型
越来越多的临床研究发现,并非所有OVSS患者均是典型的双子宫、一侧阴道斜隔及斜隔侧肾缺如。Fedele等?[?2?]?报道了87例OVSS患者的解剖学特点,仅63例(72%)为典型的双子宫,10例为纵隔子宫,9例为双角子宫双子宫颈,1例为双角子宫单子宫颈,4例合并单侧子宫颈闭锁。蒋建发和易水晶?[?5?]?报道的102例OVSS患者数据显示,双子宫占65.7%(67/102),纵隔子宫占32.4%(33/102),双角子宫占2.0%(2/102),未报道子宫颈闭锁的病例。在1篇纳入了1673例OVSS患者的综述中,双子宫、双角子宫、单角子宫、纵隔子宫、单子宫的占比依次为88.8%(1486/1673)、2.8%(47/1673)、0.8%(13/1673)、7.4%(124/1673)和0.2%(3/1673)?[?6?]?。明确子宫发育异常的类型对于后续患者的生育指导有重要影响,对于合并不孕症的OVSS患者,若子宫为完全纵隔子宫,有可能在子宫纵隔切除术后有生殖获益?[?7?]?。合并子宫颈闭锁的OVSS患者则需要更复杂的手术矫正,强调术前尽量明确诊断,避免漏诊。
本研究还报道了2例合并处女膜闭锁的非典型OVSS患者。女性生殖道纵向及横向两个轴向发育异常同时存在的情况非常罕见,目前已有个案报道?[?8?,?9?,?10?]?,有学者用“双向发育理论”解释这一现象,但其真正的形成原因尚未定论。“双向发育理论”假说认为,苗勒管的融合和腔化从峡部开始,然后分别向两个方向进行,若苗勒管上部融合障碍即形成双子宫;如苗勒管下部吸收不全就会导致阴道斜隔,与泌尿生殖窦的贯通障碍就会导致处女膜闭锁?[?9?,?11?]?。这种复杂的生殖道发育异常需要在术前仔细评估,避免漏诊或误诊,以制定完善的手术方案解除梗阻,这非常重要,且初次手术是关键。
二、OVSS泌尿系统发育异常的不同表型
除生殖系统发育异常有多种表型以外,伴随OVSS的泌尿系统发育异常也多种多样,除典型的斜隔侧肾缺如之外,还可能合并有肾脏发育不良、输尿管异位开口、多囊肾、Gartner管囊肿等,增加了治疗的难度。胚胎发育至孕3~8周,泌尿生殖系统从中胚层开始发育,先沿胚胎背侧体腔的两侧延伸,形成泌尿生殖嵴和中肾管。两侧输尿管芽在中肾管远端发出,向头端生长,发育为原始
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