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ALK阴性大细胞间变型淋巴瘤
女性,25岁左膝关节疼痛伴发热8月余
病例介绍
患者,女,25岁。左膝关节疼痛伴发热8月余,起病时为低热,后间断高热。血三系降低,膝关节CT显示膝关节周围软组织肿胀,关节腔积液。外院诊断贝赫切特病、骨髓增生异常综合征、感染,间断应用激素及抗生素等药物治疗,效果不佳。查体:体温37.8℃,左膝关节内侧肿胀,触痛,皮温增高,浮髌试验阴性,活动受限。既往患者有贝赫切特病史10年,应用激素及免疫抑制剂治疗,慢性活动性EB病毒感染史2年。实验室检查:WBC5.00×10?9?/L,EBNA-IgG(+)。B超示左侧膝关节软组织结构明显紊乱,未探及明确占位性病变。分别在不同时间行B超及CT引导下穿刺活检及病原菌检查,革兰染色:未见细菌;真菌涂片:未见菌丝及孢子;抗酸染色:阴性;奴卡菌培养阴性,放线菌培养阴性,结核/非结核分枝杆菌核酸测定:阴性。腹盆腔CT提示肝、脾大,盆腔淋巴结增大。
影像学检查
图3-37-1左膝关节正侧位影像
A.左膝关节正位;B.左膝关节侧位
图3-37-2左下肢MRI平扫加增强影像
A.T?1?WI轴位平扫;B.T?2?压脂轴位平扫;C.T?1?WI矢状位平扫;D.T?2?压脂矢状位平扫;E.T?1?压脂增强轴位;F.T?1?压脂增强矢状位
诊断
左大腿远端软组织切开活检术,病理为ALK阴性大细胞间变型淋巴瘤。AE1/AE3(-),CD20(-),CD3(-),CD30(Ki-1)(+),Desmin(-),MyoD1(-),Myoglobin(-),Vimentin(+),Ki-67(index60%),ALK-SP8(淋巴瘤)(-),CD15(+),CD43(+),CD5(-),PAX-5(-)。
诊断要点
患者为年轻女性,有贝赫切特病及慢性活动性EB病毒感染史。X线显示左膝关节诸骨未见明确骨质破坏,左股骨下段周围软组织肿胀。MRI显示左股骨下段周围不规则软组织肿块影,平扫信号不均匀,以T?1?低、压脂T?2?略高信号为主,其内可见斑片状T?2?低及高信号,增强后肿物呈明显不均匀强化,肿物边界不清,邻近肌肉受累,肌间隙模糊,血管被包绕,邻近股骨远端前部皮质模糊,髓腔内片状T?1?低T?2?高信号,增强可见强化。病变范围广,累及肌肉、骨及皮下组织,且病变边界不清,结合病史,考虑恶性肿瘤可能,患者有活动性EB病毒感染史,故淋巴瘤可能。
鉴别诊断
1.横纹肌肉瘤
四肢的横纹肌肉瘤多见于成人,表现为分叶状肿块,MRI表现为T?1?等低信号,T?2?高信号,肿瘤一般信号均匀,坏死、出血时表现为信号不均匀,可见包膜,边界清或不清晰,增强后多为不均匀明显强化,恶性度高的横纹肌肉瘤可广泛侵犯,包绕神经和血管鞘,侵犯骨骼可见皮质缺损及髓腔内软组织影。本例患者为年轻女性,病变主要位于股骨远端不规则软组织肿块,边界不清,MRI强化明显不均匀,但肿块包绕股骨下段生长,呈明显浸润性,横纹肌肉瘤少见此表现。
2.软组织感染
表现为深部软组织的蜂窝织炎及坏死性深筋膜炎,MRI表现为边界不清的T?1?低信号,条纹状T?2?高信号,增强后呈中等弥漫强化,坏死性深筋膜炎表现为深筋膜增厚、局部积液,肌肉坏死,脓肿形成及局部积气,邻近骨质可有骨膜反应及骨髓炎改变,本例患者以左股骨下段周围不规则软组织影表现为主,病变边界不清,明显不均匀强化,与软组织感染有相似的地方,但实验室检查白细胞不高,多次穿刺组织病原学检查无阳性发现,故感染的可能性不大。
专家点评
肌肉淋巴瘤少见,占所有恶性淋巴瘤的1.4%,可以是全身淋巴瘤的肌肉内播散,也可以是局部骨淋巴瘤侵犯而来,原发的肌肉淋巴瘤非常罕见。大细胞间变型淋巴瘤占非霍奇金淋巴瘤的2%~7%,ALK阴性的大细胞间变型淋巴瘤预后差,肌肉淋巴瘤最常见于大腿及上肢肌肉,可表现为局部肿块或浸润性生长,有免疫性疾病的患者易合并恶性肿瘤,而EB病毒感染与淋巴瘤有明显相关性。该病影像可见肿瘤沿肌肉及神经血管束生长,可见穿支血管,累及多块肌肉等,邻近皮下组织及皮肤受累,本例患者有贝赫切特病史,还有慢性活动性EB病毒感染史,应想到淋巴瘤可能。
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中西医结合高级讲师、教师资格证持证人
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